Eur J Pediatr Surg 2002; 12(3): 195-198
DOI: 10.1055/s-2002-32733
Case Report

Georg Thieme Verlag Stuttart, New York · Masson Editeur Paris

Spontaneous Pneumothorax Resulting from Congenital Cystic Adenomatoid Malformation in a Pre-Term Infant: Case Report and Literature Review

S. Gardikis1 , V. Didilis2 , A. Polychronidis1 , D. Mikroulis2 , E. Sivridis3 , G. Bougioukas2 , C. Simopoulos1
  • 1 2nd Department of Surgery, Gen Hospital Alexandroupolis, Democritus University of Thrace, Medical School, Alexandroupolis, Greece
  • 2 Department of Thoracic and Cardiac Surgery, Gen Hospital Alexandroupolis, Democritus University of Thrace, Medical School, Alexandroupolis, Greece
  • 3 Department of Pathology, Gen. Hospital Alexandroupolis, Democritus University of Thrace, Medical School, Alexandroupolis, Greece
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Publication Date:
08 July 2002 (online)

Abstract

In the literature there are only three reported cases of spontaneous pneumothorax resulting from congenital cystic adenomatoid malformation in children under 1 year and for whom any resuscitative efforts were made. We present here a fourth case of a pre-term baby girl who was in perfect health, until she suffered a spontaneous pneumothorax as the initial manifestation of congenital cystic adenomatoid malformation of the lung at 10 weeks of age. Atypical segmentectomy with the use of stapling devices was successful. The characteristics of this particular manifestation are discussed.

Résumé

Notre recherche détaillée dans la littérature contemporaine a demontré que le pneumothorax spontané du à la dysplasie adénomatoïde cystique du poumon, chez les sujets de moins d'un an est très rare. Jusqu'à présent les rapports de trois cas ont été décrits et dans ces trois, aucune sorte de réanimation cardiorespiratoire n'a eu lieu. Nous presentons un quatrième cas qui concerne un prématuré de 10 semaines, qui a développé un pneumothorax spontané, comme première manifestation d'une dysplasie adénomatoïde cystique. Elle a subi avec succès une segmentectomie atypique avec stapler. Nous discutons les particularités de ce cas.

Resumen

En la literatura hay solamente tres casos publicados de neumotórax espontáneo consecutivo a una malformación adenomatoide quística pulmonar en niños de menos de 1 año que requirieron maniobras de reanimación. Presentamos un cuarto caso en una niña pretérmino que estaba en perfecto estado de salud hasta que sufrió un neumotórax espontáneo como manifestación inicial de la malformación adenomatoide a las 10 semanas de edad. Se realizó con éxito una segmentectomía atípica con grapadora. Discutimos las características de esta manifestación particular de la MAQP.

Zusammenfassung

In der Literatur gibt es nur drei publizierte Fälle von spontanem Pneumothorax wegen angeborener adenomatöser zystischer Missbildung bei Kindern unter 1 Jahr, die reanimiert werden konnten. Wir berichten über den 4. Fall. Ein frühgeborenes Mädchen, bis zu diesem Zeitpunkt gesund, erlitt im Alter von zehn Wochen einen spontanen Pneumothorax als erste Manifestation einer angeborenen adenomatösen zystischen Missbildung der Lunge. Eine atypische Segmentresektion mittels Stapler konnte erfolgreich angewendet werden. Die Eigenschaften dieser seltenen Manifestation werden im Folgenden beschrieben.

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M. D. Stefanos Gardikis

Lecturer in Paediatric Surgery

11 Kotios Str

68100 Alexandroupolis

Greece

Email: sgardik@med.duth.gr

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