Elsevier

Archives de Pédiatrie

Volume 11, Issue 2, February 2004, Pages 99-107
Archives de Pédiatrie

Mémoire original
Traitement par vincristine des hémangiomes graves du nourrissonVincristine treatment for function- and life-threatening infantile hemangioma

https://doi.org/10.1016/j.arcped.2003.10.014Get rights and content

Résumé

But. – Évaluer l’efficacité d’un traitement par vincristine d’hémangiomes graves, compliqués et corticorésistants.

Patients et méthodes. – Neuf nourrissons, huit filles et un garçon, atteints d’hémangiomes compliqués ont reçu un traitement par vincristine (VCR). Six enfants avaient une atteinte cervicofaciale segmentaire, sévère et diffuse (3/6 avec atteinte laryngée et 2/6 trachéale obstructive, et 5/6 avec envahissement palpébral et orbitaire) ; un enfant avait des hémangiomes miliaires cutanés très nécrotiques et hémorragiques et une atteinte hépatique et rénale ; deux autres avaient une hémangiomatose hépatique avec défaillance cardiaque. La résistance à des doses élevées de corticostéroïdes données au préalable durant des semaines ou mois était notée sept fois, dont une fois avec un échappement à un traitement par corticoïdes puis par interféron α 2b pendant cinq mois. Deux enfants ont reçu d’emblée la VCR. La dose était de 1 mg/m2 par voie intraveineuse pour chaque injection.

Résultats. – Les injections, hebdomadaires au début, étaient ensuite espacées selon la réponse : cinq à 25 injections (moyenne = 16) ont été administrées, durant un mois et demi à huit mois (moyenne = 5 1/2 mois). L’efficacité a été nette après un mois de traitement dans sept cas, réelle mais plus lente et progressive dans les deux autres cas. Des effets secondaires transitoires modérés ont été notés chez quatre patients.

Discussion. – Les corticostéroïdes sont considérés comme le traitement de première intention. Mais la réponse thérapeutique est très inconstante ou transitoire avec rebond dans les formes graves. En cas d’échec des corticoïdes, le traitement par interféron α 2a ou 2b a donné un taux de réponse favorable de 90 %, mais la survenue de paraplégie spastique de pathogénie inconnue, a conduit à rechercher d’autres traitements pharmacologiques. La vincristine apparaît dans notre étude comme un traitement efficace des hémangiomes compliqués corticorésistants.

Abstract

Aim. – To evaluate the efficacy of vincristine treatment for function- and life-threatening hemangiomas.

Patients and method. – Nine infants, eight girls and one boy, received vincristine treatment (VCR) for endangering hemangiomas. In six cases, the hemangiomas involved head and neck in a segmental unilateral or bilateral distribution (3/6 also had laryngeal and 2/6 tracheal location causing respiratory distress, 5/6 had eyelid and orbital involvement); one infant had disseminated neonatal hemangiomatosis (skin, liver, kidney); two infants had liver hemangiomas with cardiac failure. VCR was prescribed after failure of high-dosage corticosteroid treatment in six, and of both corticosteroids and interferon α 2b (5 months) in one; two infants received VCR as first line treatment.

Results. – A dosage of 1 mg/m2 IV injection was delivered, with weekly injections first, and then tapering, increasing the interval between injections, depending on the clinical response. The nine infants received from 5 to 25 injections (average: 16), for a length of treatment of 1.5–8 months (average: 5.5 months). In seven patients a clear clinical response was observed at the end of the first month of treatment, while a slow protracted response was noted in two. Transient mild side effects were present in four patients.

Discussion. – Corticosteroid treatment, although a worldwide recognized treatment of problematic hemangiomas, cannot always control the growth of alarming hemangiomas. Interferon α 2a and 2b have proven a 90% effectiveness: treatment for cortico-resistant, function- and life-threatening, hemangiomas.

Section snippets

Patients et méthodes

Une étude rétrospective a été conduite entre janvier 2000 et mai 2003. Elle concernait neuf nourrissons, huit filles et un garçon, atteints d’hémangiomes compliqués et à risque vital. Le traitement par vincristine a été prescrit dans sept cas après échec des traitements conventionnels, et dans deux cas en première intention. Nous avons revu nos dossiers cliniques et biologiques, les examens radiologiques, et analysé les photographies des hémangiomes prises lors de chaque consultation.

Les

Résultats

Les injections de VCR, hebdomadaires chez tous au début, étaient ensuite espacées en fonction de la réponse clinique. Au total, 5 à 25 injections (moyenne = 16) ont été administrées, pour des durées de traitement d’un mois et demi à huit mois (moyenne = 5 mois 1/2). L’efficacité a été nette dès le premier mois de traitement chez sept enfants, réelle mais plus lente et progressive chez les deux autres. Dans tous les cas la décision d’arrêter la VCR a été guidée par la réponse thérapeutique jugée

Discussion

Les hémangiomes de localisation hépatique avec décompensation cardiaque, laryngée sous-glottique et trachéale avec détresse respiratoire, engagent le pronostic vital. Les hémangiomes céphaliques étendus altèrent les traits et déforment les tissus. Ils sont le siège d’ulcérations douloureuses et mutilantes, surtout en région centrofaciale. Les complications seraient plus fréquentes dans les formes segmentaires en plaques [4]. Cette disposition était observée chez nos six nourrissons qui avaient

Conclusion

Le traitement des hémangiomes graves, qui mettent la vie du nourrisson en péril et laissent de graves séquelles esthétiques et fonctionnelles, se résume rarement à la seule corticothérapie systémique. L’interféron α 2a et 2b s’est avéré très efficace, mais la crainte de complications neurologiques en limite aujourd’hui l’utilisation. La vincristine est apparue comme un traitement efficace dans notre étude, avec des réponses thérapeutiques assez rapides, en particulier au cours de

Remerciements

Les médecins en charge des enfants : Dr Gottrand gastro–entérologue, Dr Kacet néonatologue, et Pr Piette dermatologue (CHRU de Lille) ; Dr Dulieu pédiatre hémato-oncologue (Fondation Lenval, Nice) ; Dr Kreuger pédiatre (Uppsala University Hospital) ; Dr Lehujeur radiologue, et Dr Boivin pédiatre, CHIC Villeneuve Saint-Georges ; Dr Barbarot dermatologue, CHU de Nantes.

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      Citation Excerpt :

      Interferon-α2a has been used in the treatment of life-threatening hemangiomas with excellent response rates, but is no longer recommended because of the high incidence of severe spastic diplegia, which is usually irreversible and sometimes presents months after treatment (level IV evidence).141,142 Vincristine has been described as an alternative treatment in cases that are resistant to steroids, and is believed to act as an antiangiogenic through its effect on vascular endothelial growth factor.143 Vincristine has been shown to have a low incidence of side effects in children, but it is a vesicant and therefore extravasation must be avoided otherwise skin necrosis may ensue (level IV evidence).144

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